患儿男性,10岁,身高144cm,因臀部持续性疼痛致步态改变2月余来院就诊,膀胱及肠道未见病变。X线、CT和MRI检查均提示骶骨发生溶骨性破坏,经骨组织活检证实病变为骨巨细胞瘤。
因手术存在神经损伤及大量出血风险,故给予患者皮下注射地诺单抗120 mg/4周,其中第一个周期的第8、15天分别给与一个负荷剂量。
由于临床效果好及骺板硬化性改变明显(如图),在5个周期(第7次注射)后停止治疗。X线片上的各关节干骺端可见骨硬化带,尤其以尺桡骨远端、肱骨和股骨近端以及手指的指骨更为显著。
停用地诺单抗治疗5个月后肿瘤复发,故又行为期4个月治疗至肿瘤缩小到手术安全切除的大小。术前复查X线片显示干骺端存在双硬化带。最近一次复查示患者不存在生长停滞的征象(身高151cm),能够无疼痛的参加体育活动,且未见肿瘤复发。
图:骨硬化。(A)地诺单抗治疗前右腕部平片;(B)5个治疗周期后尺桡骨远端干骺端硬化带;(C)两次有间隔的地诺单抗治疗后出现的双硬化带(箭头所示)。
[注]:地诺单抗,RANKL的特异抗体,可以阻止破骨细胞的形成,是抗骨质疏松的一类药物。